Sammendrag

BAKGRUNN

Denne artikkelen er en kunnskapsoppsummering om effekten av søskenintervensjonen SIBS til søsken til barn med kroniske helsetilstander. Intervensjonen baserer seg på familiesystemisk teori med elementer fra resiliensteori, familiekommunikasjon, forståelse av sykdom og helsekunnskap samt kognitiv atferdsterapi. Intervensjonen er et manualbasert gruppetiltak der søsken og en forelder deltar over fem økter. Tre av de fem øktene er separate barne- og foreldregrupper. Det overordnede målet er å styrke kvaliteten på kommunikasjonen mellom foreldre og barn for slik å redusere risiko for utvikling av psykiske plager hos søsken som pårørende. Tiltaket er utviklet av Frambu kompetansesenter for sjeldne diagnoser som gir opplæring i tiltaket og utdanner gruppeledere. Det eies av Frambu og Universitetet i Oslo.

METODE

Denne kunnskapsoppsummeringen bygger på et systematisk litteratursøk i databasene Embase, Medline og Psykinfo, NORART, Cochrane, Cristin, NORA, SCOPUS og SweMed. Det er også søkt i internasjonale kunnskapsdatabaser om evidens samt innhentet informasjon om tiltaket fra tiltakseier. Litteratursøk og annen innhentet informasjon ble gjennomgått for å identifisere nordiske effektstudier, internasjonale oppsummeringsstudier og eventuelt andre norske studier om tiltaket.

RESULTATER
En nordisk studie av tiltaket SIBS ble identifisert og inkludert. Studien som hadde et pre-posttest design uten kontrollgruppe, var gjennomført i Norge og inkluderte søsken-foreldre dyader. Tiltaket er godt beskrevet i manualer, og tiltaket har en tilstrekkelig teoretisk begrunnelse. Studien er samlet sett evaluert til å ha tilstrekkelig forskningsmetodisk kvalitet, men noe svakere indre og ytre validitet grunnet mangel på kontrollgruppe, høyt frafall og kjennetegn ved familiene. Effektstørrelsene i studien var små til moderate. Tiltaket har samlet sett god implementeringsstrategi, men mangler spesifisering av hvordan etterlevelse av kjernekomponentene i tiltaket sikres og hvordan førstelinjen kan registrerer utbytte og vedlikehold av effekter hos deltakere.

KONKLUSJON

Hovedfunn fra den nordiske studien var bedring i kvaliteten på foreldre-søsken kommunikasjon over tid. Sekundære funn var bedring i søskens psykiske helsesymptomer og tilpasning til funksjonsnedsettelsen, samt økt kunnskap om funksjonsnedsettelsen. Det vurderes at det er indikasjon på at tiltaket er virksomt, men effektstudier som inkluderer kontrollgruppe er nødvendig for å slå fast at tiltaket er virksomt for mange i målgruppen.

SIBS klassifiseres på evidensnivå 3 – som et tiltak med noe dokumentasjon på effekt.

Innledning

Bakgrunn

Søsken til barn med kroniske tilstander som intellektuell funksjonsnedsettelse, autismespekterforstyrrelse, cerebral parese, og genetiske syndromer er sårbare for å utvikle psykiske plager og nedsatt livskvalitet sammenlignet med søsken til barn uten funksjonsnedsettelser (Orm mfl., 2021). Derfor er det i dag lovpålagt med ivaretakelse av mindreårige søsken i form av alderstilpasset informasjon og støtte (Helsepersonelloven §10 a). Det er behov for mer forskning på søsken generelt som pårørende av barn med kroniske tilstander eller sykdom (Helsedirektoratet, 2018), og dette gjelder også psykososiale intervensjoner for søsken (Hartling mfl., 2009).

Barn med kroniske helsetilstander er en mangeartet gruppe med stor variasjon innen kognitiv fungering, atferdsmessige eller motoriske utfordringer, så vel som psykososiale vansker. Mange av barna har også ofte flere typer vansker samtidig (Halvorsen mfl., 2019). For søken betyr det at de kan oppleve en oppvekst med ekstra ansvarsoppgaver og foreldre som har mindre tid til dem. Søsken kan utsettes for påkjenningene som foreldrene deres kan oppleve med å ha et barn med langvarige helseutfordringer. De kan slik ha erfaringer som er belastende (Wendelborg & Tøssebro, 2016). Videre kan søsken oppleve dilemmaer og ha mange motsetningsfylte følelser ovenfor sin søster eller bror (Haukeland mfl., 2015).

SIBS-tiltaket (kortnavn for det engelske siblings) er en erfarings- og kunnskapsbasert intervensjon for søsken. SIBS ble utviklet i Norge. Det eies av Frambu kompetansesenter for sjeldne diagnoser og Psykologisk institutt ved Universitetet i Oslo (UiO). Intervensjonen ble utviklet på midten av 2010-tallet med bakgrunn i litteratursøk, en deskriptiv studie av støttegrupper for søsken, seminarer med tjenesteyter- og brukermedvirkning samt en pilottesting av intervensjonen (Vatne mfl., 2019). I det følgende beskrives intervensjonen og dens målsetting.

Beskrivelse og materiell

Tiltaket SIBS er godt beskrevet i manual for gruppeledere (Vatne mfl., 2022). SIBS er også grundig beskrevet i en publisert protokollartikkel for en pågående RCT-studie av tiltaket (Fjermestad mfl., 2020b), og gjennom fagartikler (for eksempel Vatne mfl., 2019) og egen nettside (www.sibs.no).

Målsetninger og målgruppe

Målgruppen for SIBS er søsken i alderen 8–16 år, og deres foreldre, som pårørende til barn med kronisk sykdom, fysiske funksjonsnedsettelser, kognitive funksjonsnedsettelser, nevroutviklingsforstyrrelser eller langvarige psykiske tilstandsbilder.

SIBS er et forebyggende gruppetiltak som har som hovedmål å redusere risikoen for psykiske helseplager blant søsken til barn med langvarige helsetilstander gjennom å styrke kommunikasjonen mellom søsken og deres foreldre og gjennom dette øke søskens kunnskap om den aktuelle diagnosen, bedre psykologisk tilpasning og støtte ved emosjonelle og atferdsrelaterte problemer.

Gjennomføring av tiltaket og metoder som anvendes

Tiltaket er et korttids manualbasert gruppetiltak der søsken til barn med langvarige helsetilstander og en forelder deltar. Det består av de tre tematiske modulene: 1) bli kjent, 2) diagnose og 3) følelser. I manualen angis det at tidsintervallene mellom de fem øktene kan tilpasses den aktuelle settingen tiltaket gis. Foreløpig erfaringer baserer seg på at øktene er levert over en tidsramme på maksimalt en uke. Det understrekes at hvis de separate barne- og foreldreøktene ikke gjennomføres samtidig, må foreldreøkten komme etter barneøkten da foreldregruppen skal motta spørsmål og utfordring fra barnegruppen til bruk i sin økt.

Barnegruppene består av tre til syv barn med en anbefalt aldersspredning på maksimalt tre år mellom barna. Én av barnas foreldre (den samme gjennom hele intervensjonen) deltar i foreldregruppene. Der to eller flere funksjonsfriske søsken fra samme familie deltar, kan begge foreldre delta. Det kreves ingen kartlegging av foreldrene eller søsknene før oppstart med tiltaket. Imidlertid anfører tiltakseier at klinisk erfaring tilsier at det kan være behov for en grundig vurdering av søsken/familie i tilfellene: i) Familier som nylig har fått diagnose på barnet eller er i en krisesituasjon, ii) barn (pårørende søsken) som mottar eller vurderes å ha rett på psykisk helsehjelp i spesialisthelsetjenesten, iii) familier som har et annet morsmål enn norsk og der foreldrene/barnet ikke har tilstrekkelige norskkunnskaper til å kunne nytte gjøre seg tilbudet uten tolk. Det anbefales videre å innhente opplysninger om diagnosen til barnet med funksjonsnedsettelse/sykdom, slik kan en sette sammen homogene grupper med hensyn til diagnosenes antatte inngripen i søskens hverdag. Eksempelvis én gruppe for søsken til barn med fysisk funksjonsnedsettelse og én gruppe til barn med nevroutviklingsforstyrrelser. Programmet kan også gjennomføres med ulike diagnoser i samme gruppe uten at det fremkommer eksplisitte kriterier for dette.

Hver gruppe ledes av 1–2 gruppeledere. Dersom det er to gruppeledere har én rollen som gruppeleder, mens den andre har rollen som tilrettelegger. Gruppeleder styrer samtalens innhold og retning, og er ansvarlig for å sette grenser og signalisere behov for hjelp til tilrettelegger. Tilrettelegger bidrar med å styrke dybde, fokus og ro i samtale om tema valgt av gruppeleder. Forelderen styrkes som samtalepartnere for sine barn gjennom både bevisstgjøring og praktisk ferdighetstrening. Dette gjøres ved å: i) få fram tema barna ønsker å ta opp med foreldrene i barnegruppeøktene, ii) ved at foreldrene undervises i og diskuterer kommunikasjon med barn i foreldregruppeøktene og iii) ved at foreldrene trener på kommunikasjonsteknikker i veiledede økter hvor de samtaler alene med sitt barn.

Modulene er fordelt over fem økter som beskrevet under. Tre av de fem øktene er separate barne- og foreldregrupper. Mens to økter er fellesøkter med foreldre og barn sammen. Se figur 1 for en oversikt over øktene.

Figur 1
Oversikt over modulene og øktene i SIBS  (Haukeland mfl., 2022)

1. Modul 1: Bli kjent (økt 1)

Mål for søskengruppen: Bli kjent og etablere en god og trygg gruppeatmosfære. Lære samtaleform. Få informasjon om opplegget. Mål foreldregruppe: Bli kjent med gruppen. Få informasjon om intervensjonens rasjonale og gjennomføring.

2. Modul 2: Diagnose (økt 2 + 3)

Mål søskengruppe (økt 2): Få snakke om søskens diagnose. Få lage spørsmål om diagnosen til foreldrene.

Mål foreldregruppe (økt 2): Bli bevisst søskens diagnoseforståelse/informasjonsbehov. Lære teknikker for å lytte, utforske og bekrefte, og trene på disse.

Målsettinger fellesøkt (økt 3). Hvert barn snakker med sin forelder alene. Det trenes på teknikker gjennomgått i økt 2. Gi nye gode erfaringer om å snakke sammen om diagnosen med veiledning.

3. Modul 3: Følelser (økt 4 + 5):

Mål søskengruppe (økt 4): Få snakket om følelsesmessige opplevelser. Få formidlet noe man skulle ønske var annerledes til foreldre. Mål foreldregruppe (økt 4): Bli bevisst søskens følelsesmessige opplevelser og utfordringer. Lære teknikker for å lytte til, utforske og bekrefte, og trene på disse.

Målsettinger fellesøkt (økt 5): Hvert barn snakker med sin forelder alene. Det trenes på teknikker gjennomgått i økt 4. Gi nye gode erfaringer om å snakke sammen om diagnosen med veiledning.

Det teoretiske grunnlaget for tiltaket

SIBS er forankret i teori, empiri og klinisk erfaring om betydningsfulle faktorer for barns tilpasning ved sykdom/funksjonsnedsettelse hos et søsken. Det teoretiske grunnlaget for tiltaket er summarisk beskrevet av tiltakseier hvor hovedgrunnlaget for metoden oppgis å være basert på familiesystemisk teori som illustrerer hvordan alle familiemedlemmer og relasjonene dem imellom blir berørt når ett familiemedlem rammes av sykdom eller funksjonsnedsettelse. Modulene i tiltaket er i tillegg inspirert av ulike teoretiske perspektiver og modeller som i) familiekommunikasjon og viktigheten av et åpent og støttende samtaleklima i familien for mestring og resiliens i møte med stressorer og motgang, ii) resiliensteori som vektlegger betydningen av tilhørighet/relasjon og kunnskap/kompetanse for barns mestring og utvikling av motstandsdyktighet i møte med stressorer som for eksempel langvarige helseutfordringer hos familiemedlem. iii) hvordan mennesker forstår sykdom og hvordan barn danner seg kunnskap om helse (diagnosekunnskapsmodulen). iv) emosjonsfokusert foreldreveiledning (følelsesmodulen), og v) elementer fra kognitiv atferdsterapi i barneøktene med fokus på tanker, følelser og handlinger, og hvordan disse gjensidig påvirker hverandre.

Mekanismen for endring i SIBS er å styrke foreldrene som samtalepartnere for sine barn/søsken slik at søsken opplever emosjonell støtte noe som igjen vil virke positivt på søskens tilpasning og psykiske helse. Det gjøres gjennom at foreldrene bevisstgjøres og øver seg på å fange opp, sette ord på og anerkjenne søskens vanskelige eller motsetningsfylte følelser. På den måten oppmuntres søsken til å ha en åpen kommunikasjon med foreldre hvor vanskelige følelser og reaksjoner kan deles av barna og rommes av de voksne. Slik kan søsken få hjelp til å forstå og dele pårørendereaksjoner og følelser noe som igjen kan bidra til bedre mestring og håndtering av utfordringer i hverdagen. I styrkingen av kommunikasjonen mellom foreldre og søsken, vektlegges det at søsken har behov for å få informasjon og kunnskap om sin bror eller søsters funksjonsnedsettelse eller sykdom da slik kunnskap gir økt forståelse og opplevelse av kontroll og tilpasning.

Implementeringsstrategier, kvalitetssikring og kostander

SIBS er primært utviklet for kommunale tjenester, som for eksempel lavterskeltilbud for familier, psykiske helsetjenester og skolehelsetjenesten. Gruppeledere i SIBS vil derfor være ansatte som helsesykepleiere, familieterapeuter og kommunepsykologer. Tiltaket kan også gjennomføres av instanser i spesialisthelsetjenesten som for eksempel Psykisk helsevern for barn og unge eller barnehabilitering, og frivillige organisasjoner forutsatt at det finnes kvalifiserte gruppeledere med formell kompetanse på støttesamtaler med barn.

Gruppelederopplæringen består av en kurspakke som inneholder én times nettkurs og et praktisk kurs over to hele dager. Arbeidsgiver må sette av disse arbeidsdagene for ansatte som skal trenes i programmet. Et veilednings-webinar (2 timer) tilbys hvert halvår som et tillegg som gruppeledere kan delta på etter å ha gjennomført egen gruppe på sitt arbeidssted. Selve gruppelederopplæringen er per dags dato gratis og gjennomføres med støtte fra Frambu kompetansesenter for sjeldne diagnoser.

For å gjennomføre tiltaket må man være to til fire gruppeledere avhengig av hvordan gjennomføringen organiseres. Av utstyr krever det ett til to grupperom med bord og stoler (avhengig av om barne- og foreldregruppene forgår samtidig). I rommene bør det være flipover og tusjer, samt utstyr for å kunne vise filmer i foreldreøktene. Det kreves også at en må trykke opp SIBS-materiell (oppgaveperm til barna og hefte med psykoedukasjon til foreldre). Manual, filmer og materiale blir tilgjengelig for gruppeledere ved gjennomføring av SIBS gruppelederkurs.

Problemstilling for artikkelen

Formålet med denne artikkelen er å vurdere om SIBS kan være virksomt benyttet i vanlig praksis i Norge.

Metode

Litteratursøk etter studier om tiltaket ble gjennomført i databasene Embase, Medline og Psykinfo, NORART, Cochrane, Google scolar, NORA, SCOPUS, SweMed, Campbell, NREPP, NICE, Blueprint, CEBC, Vidensportalen, Metodguiden, Cinahl og EIF. Søkedato: [08.08.2022]. I tillegg ble tiltakseier i Norge kontaktet og bedt om å sende inn dokumentasjon som ikke ble fanget opp av søket, som for eksempel manualer, veiledere, upublisert forskningsdokumentasjon, implementeringsstrategier og kvalitetssikringsrutiner. To forskere gjennomgikk forskingsdokumentasjonen uavhengig av hverandre og identifiserte den aktuelle litteraturen for nordiske effektstudier, internasjonale kunnskapsoppsummeringer, samt andre norske evalueringer i henhold til kriteriene for klassifisering av tiltak i Ungsinn (Martinussen mfl., 2019).

Resultater

Resultater fra litteratursøk

Litteratursøket resulterte i 217 treff med 180 reelle treff etter duplikatsjekk. I tillegg identifiserte vi en nylig publisert empirisk artikkel oppgitt av tiltakseierne (se figur 2). I denne kunnskapsoppsummeringen omtales totalt tre artikler: En nordisk studie (Haukeland mfl., 2020), en norsk evalueringsartikkel (Haukeland mfl., 2021), en norsk spørreskjemaundersøkelse (Haukeland mfl., 2022), samt en publisert protokollartikkel om en RCT-studie, som også omtales i denne kunnskapsoppsummeringen (Fjermestad mfl., 2020b). I litteraturstudiet ble det også identifisert to masteroppgaver som er skrevet om tiltaket (Aurdal, 2019; Cappelen & Smenes, 2020). Disse fikk vi imidlertid ikke tilgang til, og de er derfor ikke omtalt videre.

 

Gjennomgang av beskrivelser

Tiltaket SIBS er godt beskrevet gjen¬nom manualer og prosedyrer. Manualen som er utarbeidet er bygget opp med en innledende overordnet oversikt over SIBS-tiltaket, praktisk informasjon og beskrivelse av deltakere og gruppelederrollen (Vatne mfl., 2022). Hver enkelt modul i tiltaket er beskrevet i detalj, med tilhørende økter. Det er også utviklet en egen nettside (SIBS–Søskenprosjektet). Tiltaket er forankret i veletablert teori og empiri, eksempelvis familiesystemisk teori og resiliens. Videre er også målgrupper, hovedmål og sekundære mål med intervensjonen godt beskrevet. Dette gjelder også metodene som benyttes, oppbygningen i modulene og øktene, strukturen i tiltaket og hvordan tiltaket kan tilpasses deltakerne i intervensjonen. Den samlede vurde¬ringen av beskrivelsen av SIBS er presentert i tabell 1.

Tabell 1
Vurdering av tiltakets beskrivelse

Dimensjoner i beskrivelsen	Ikke beskrevet	Noe beskrevet	Godt beskrevet
Problembeskrivelse			X
Målgruppe			X
Hovedmål			X
Sekundærmål			X
Utforming av tiltaket			X
Metoder som benyttes			X
Kjerneelementer/fleksibilitet			X
Utøvere av tiltaket			X
Manual/veileder for mottakere av tiltaket			X
Materiell for mottakere av tiltaket			X
Undersøkelser som styrker beskrivelsen			X

Nordiske studier

Haukeland og kolleger har publisert en evaluering av intervensjonen SIBS i 2020 (Haukeland mfl., 2020). Forskerne benyttet et longitudinelt pre-post-oppfølgingsdesign uten kontrollgruppe. Målingene ble gjennomført ved baseline (T1), etter tre måneder (T2) og etter seks måneder (T3; tabell 2). Studien inkluderte 99 søsken til barn med en kronisk lidelse, samt en forelder per deltaker (N = 99 foreldre-søsken dyader). Deltakerne var rekruttert fra seks ulike tiltakstilbydere, herunder to nasjonale spesialistsentre for sjeldne sykdommer og autismespekterforstyrrelser og brukerorganisasjoner for cerebral parese, medfødt hjertesykdom og Downs syndrom i Norge. Alle deltakerstedene var arenaer der familiene naturlig samlet seg og der oppholdet hadde en tidsramme som ga rom for gjennomføring av hele intervensjonen. SIBS-intervensjonen inngikk da i det allerede eksisterende tilbudet de fikk ved oppholdet på senteret/ved organisasjonen. Det ble innhentet skriftlig samtykke fra alle deltakerne og de fikk informasjon om at deltakelse var frivillig og ikke ville påvirke framtidig opphold ved senteret. Familiene fikk ikke økonomisk kompensasjon eller gave for å delta. Studien ble godkjent av det lokale etiske fagutvalget ved institusjonen. Totalt 199 søsken med forelder ble invitert til å delta, hvorav 33 takket nei og 53 unnlot å svare. Av de 107 søsken med foreldre som deltok var det 77 som deltok ved T2 (89 %) og 55 som deltok ved T3 (56 %). Det ble innhentet informasjon om årsakene til at inviterte avslo å delta. Årsakene var blant annet at søsken ikke ønsket å delta, at det var logistikkmessige hindre for å delta, at familien ikke ønsket en intervensjon, eller at søsken også hadde en diagnose. Ved T1 mottok foreldrene og søsken over 11 år spørreskjema og instruksjoner for utfylling i posten, mens søsken under 11 år fylte ut spørreskjema ved første møte. Ved T2 og T3 ble alle spørreskjema sendt ut med posten, og familiene fikk i tillegg en SMS-påminnelse for utfylling. Det ble gjennomført 22 gruppeforløp, der det var mellom 3 og 7 søsken med foreldre som deltok i hver gruppe. Maksimalt aldersspenn mellom deltakerne var satt til tre år for å lettere kunne tilpasse diskusjonene til aldersadekvat nivå. Alle gruppeforløpene ble ledet av to gruppeledere. Av alle deltakende familier, var det kun en som trakk seg fra studien på grunn av tidspress. Om de andre familiene som falt fra underveis i studien, har man ikke innhentet informasjon om årsaken til frafallet.

Intervensjonen ble gjennomført i henhold til tiltakets manual. For å undersøke etterfølgelse av manualen, ble det utviklet en sjekkliste der man skåret innholdet i seks videoinnspillinger av intervensjonen. Gruppeledernes etterfølgelse av manualen var god, og studien konkluderer med at intervensjonen er brukervennlig og gjennomførbar. Forfatterne hevdet at det høye antallet familier som deltok også kan tas til inntekt for brukervennlighet, men samtidig understrekes at det var betydelig frafall i datainnsamlingen etter at intervensjonen var gjennomført (se tabell 2).

Utfallsmålene i studien var kvalitet på foreldre-søsken kommunikasjon, søskens emosjonelle og atferdsrelaterte problemer, søskens tilpasning til sykdommen og søskens kunnskaper om sykdommen. Statistiske analyser omtales nærmere under forskningsmetodisk kvalitet. Resultatene i studien viste signifikant forbedring over tid på foreldre-søsken kommunikasjon, som var hovedutfallsmålet. I tillegg fant forskerne forbedring i søskenrapporterte emosjonelle og atferdsmessige problemer, samt tilpasning til søskenets diagnose og økte kunnskaper om diagnosen. Delmål med studien var å undersøke intervensjonens brukervennlighet i form av relevans og nytte. Deltakende søsken og forelder oppga god tilfredshet og nytte.

Tabell 2
Inkluderte nordiske effektstudier

Studie/artikkel	Forskningsdesign	Deltakere	Utvalget	Måletidspunkter
Haukeland mfl. (2020).	Pre-post-oppfølgingsstudie uten kontrollgruppe og randomisering	N = 99 (T1) N = 77 (T2) N = 55 (T3)	Søsken til kroniske syke barn og en forelder	T1–T3

Forskningsmetodisk kvalitet

Den forskningsmetodiske kvaliteten på den inkluderte studien vurderes som tilfredsstillende. Gjennomsnittsskåren er beregnet ut fra en samlet vurdering av statistiske analyser, måling, validitet og tro mot tiltaket (tabell 3).

Tabell 3
Forskningsmetodisk kvalitet

Studie	1. Statistiske analyser	2. Måling	3. Indre validitet	4. Tro mot tiltaket	5. Ytre validitet	Gj. snitt
Haukeland mfl. (2020)	3	3,5	2	3	2	2,7

Note. Ikke rapportert eller undersøkt = 0; Dårlig/utilfredsstillende = 1; Tilfredsstillende = 2; Godt = 3; Svært godt = 4

Statistiske analyser

De statistiske analysene som var valgt var bivariate korrelasjoner mellom utkomme variabler over måletidspunktene. I tillegg ble vekstkurvmodeller benyttet for å undersøke endringer over tid innad og mellom deltakerne. I modellene ble ulike kovariater lagt inn som kjønn på forelder, foreldre-søken kommunikasjon (delskala «parent communication» fra Parent-Child Communication Scale) og søskens alder og kjønn.

Effektstørrelser er beregnet og oppgitt i artikkelen, og effektene går i forventet retning. Det som trekker skåren ned på statistiske analyser er mangelen på apriori styrkeberegning og frafallsanalyser. Vekstkurvemodellene som ble lagd inkluderte relativt mange kovariater og ved små utvalgsstørrelser som ved T3, kan det påvirke påliteligheten (reliabiliteten) til de statistiske beregningene som ble gjort.

Målinger og måleinstrumenter

For å måle studiens hovedutfallsmål er barneversjonen av Parent-Child Communication Scale benyttet. En delskala (5 ledd) om foreldrekommunikasjon ble benyttet for å måle kvaliteten på foreldre-søsken kommunikasjonen. Den interne konsistensen på delskalaen i studien oppgitt med Cronbachs alfa varierte fra 0,63 (utilfredsstillende) til 0,82 (god) ved alle måletidspunkt.

For å måle sekundære utfallsmål ble det benyttet Strengths and Difficulties Questionnare (SDQ) for å kartlegge søskens emosjonelle og atferdsmessige fungering. Det ble både benyttet SDQ-S, som er selvrapportering, og foreldreversjonen (SDQ-P). Den interne konsistensen var tilfredsstillende for fedre (Cronbachs alfa = 0,75–0,82), mødre (Cronbachs alfa = 0,75–0,87) og for søsken (Cronbachs alfa = 0,77–0,82) ved alle måletidspunkt. For å måle søskens tilpasning til diagnosen ble Negative Adjustment scale brukt. Det rapporteres om reliabilitet med Cronbachs alfa på 0,69 (utilfredsstillende) til 0,76 (adekvat). For å vurdere søskens kunnskaper om diagnosen ble det benyttet Sibling Knowledge Interview (SKI). Intervjuene ble tatt opp og skåret fra 1 = ingen forståelse til 5 = riktig kunnskap basert på utviklernes skåringssystem. Tre ulike prosjektassistenter skåret SKI-ene og det oppgis en akseptabel interrater reliabilitet (0,68–0,87).

Oppsummert er måleinstrumentene som benyttes i studiene godt utprøvde instrumenter med etablert relabilitet og validitet. Unntaket er målingen av brukervennlighet der det benyttes et egenutviklet måleinstrument for å tappe søskens og foresattes vurdering av tiltakets relevans og nytte.

Indre validitet

Det som er positivt med studien var at den i pre-posttest designet inkluderte repeterte målinger over relativt lang tid (3–6 måneder) etter intervensjon. Det som imidlertid trekker ned på skåren skyldes mangelen på kontrollgruppe og randomisering av deltakere i studien, samt det store frafallet spesielt ved T3.

Troskap mot tiltaket

I den inkluderte artikkelen oppgis det at hver SIBS-økt innebærer en rekke obligatoriske deler ifølge manualen. For å vurdere troskap mot tiltaket har manualutviklerne utviklet en sjekkliste som er basert på videoopptak av seks gjennomførte intervensjoner (27 % av alle intervensjonene). Det savnes imidlertid en tilstrekkelig beskrivelse og vurdering av kvalitetssikringssystemet og sjekklisten som er utviklet

Ytre validitet

Vi vurderer det som positivt at studien har gjort en oppfølgingsundersøkelse ved seks måneder. Det trekkes imidlertid noe i tvil om effektene av studien kan generaliseres til førstelinjen som tiltaket retter seg mot. Dette er fordi studien er gjort i institusjoner hvor deltakerne var på døgnopphold og hvor familiene var homogene med høy sosioøkonomisk status og norsk som morsmål. Det vurderes som positivt at tiltaket er vurdert ved gjennomføring under vanlige betingelser slik det er tenkt levert senere.

Effekter

Tabell 4 viser en oversikt over effektstørrelser for utfallsmålene på foreldre-søsken kommunikasjon, søskens emosjonelle og atferdsrelaterte problemer, søskens tilpasning til sykdommen, og søskens kunnskaper om sykdommen. Effektene av SIBS varierte mellom små til medium sterke effekter målt med Cohens d i Haukeland mfl. (2020). Effektene økte fra T2 til T3.

Tabell 4
Effektstørrelser for utfallsvariabler for én studie

	Effektstørrelse d (post-test T2)	Effektstørrelse d (6 mnd. Oppfølging T3)
Forelder-søsken kommunikasjon	0,26	0,48
Emosjonelle/atferdsrelaterte problemer: Søsken selvrapportering Mødres rapportering Fedres selvrapportering	0,23 0,09 0,10	0,31 0,21 0,24
Tilpasning til sykdommen	0,22	0,26
Kunnskaper om sykdommen	0,37	0,64

Andre norske evalueringer

Haukeland og kolleger publiserte i 2021 en studie av foreldre-søsken kommunikasjon i SIBS, som er ett av tiltakets overordnede målsettinger (Haukeland mfl., 2021). I denne studien ble det gjort en deskriptiv undersøkelse av hvilke temaer søsken valgte å fokusere på, hvilken respons foreldre ga til søskens følelsesuttrykkelse, samt hvilke assosiasjoner som kunne observeres mellom foreldres responser og foreldres psykologiske ubehag og demografiske bakgrunn. Forskerne studerte 40 samtaler mellom søsken (10–16 år) og en forelder (63 % mødre). Resultatene viste at intervensjonen skapte en situasjon der det deltakende barnet fikk tid og rom for å uttrykke sine erfaringer med å være søsken til et barn med kronisk sykdom. Hovedsakelig dreide samtalene seg om å utforske søskens emosjonelle erfaringer, og i mindre grad om å validere følelsene knyttet til å være søsken som pårørende.

Fjermestad mfl. (2020b) publiserte en protokollartikkel som beskriver en pågående RCT (ClinicalTrials.gov NCT04056884. Registrert i august 2019). I studien sammenlignes deltakere i SIBS som mottar en fem-sesjons manual-basert gruppeintervensjon for søsken (i alderen 8 til 16 år) og foreldre til barn med nevroutviklingsforstyrrelser med en kontrollgruppe etter 12-ukers venteliste (Fjermestad mfl., 2020b). Deltakerne rekrutteres gjennom kommunal- og spesialisthelsetjeneste over hele Norge. Det primære utfallsmålet som studeres er søskens psykiske helse. Livskvalitet og familiekommunikasjon er sekundære utfallsvariabler. Når resultatene av denne beskrevne RCT-studien er publisert, så vil det kunne få betydning for klassifisering av tiltaket SIBS og vi forventer at denne kunnskapsoppsummeringen vil bli oppdatert i henhold til det.

Haukeland mfl. (2022) gjennomførte en elektronisk spørreskjemaundersøkelse blant kommuneoverleger, helsesykepleiere og kommunepsykologer i alle Norges kommuner (N = 332). Formålet var å kartlegge hvordan søsken som pårørende ivaretas i norske kommuner med tanke på identifisering, tjenestetilbud og samarbeid. Videre undersøkte forfatterne om SIBS vurderes som et passende tiltak på kommunalt nivå med tanke på kvalitet og gjennomførbarhet. Resultatene viste at det ikke er iverksatt et systematisk og rutinemessig arbeid med denne pårørendegruppen i kommunene. Studien viste videre at det var interesse for tiltaket SIBS blant fagpersoner i kommunene, samt at tiltaket ble vurdert som passende og av høy kvalitet. Forskerne konkluderte likevel med at iverksetting av tiltaket kan bli forhindret av organisatoriske forhold som manglende samarbeid mellom kommunene og spesialisthelsetjenesten.

Implementeringskvalitet

I tabell 5 presenteres den samlede vurderingen av tiltakets systemer for å fremme god implementeringskvalitet.

Det gis implementeringsstøtte til organisasjoner og utøvere som skal tilby tiltaket i form av informasjonsmateriell og opplæringsseminarer. I tillegg gis kursede utøvere tilgang til videomateriale, permer med støttemateriell samt manualen. Støtteressursene er tilgengelige via nettsiden til tiltaket (For gruppeledere–SIBS–Søskenprosjektet). Det fremkommer i tiltaksbeskrivelsen hvilke kvalifikasjoner som er nødvendige for å kunne utøve tiltaket. Det gis opplæring i tiltaket via Frambu Kompetansesenter, og opplæringen er godt beskrevet. Det framgår videre hvilke ferdigheter som skal oppnås, samt at omfang og innhold er godt beskrevet. Vi har ikke funnet kvalitetssystemer for å skåre videopptak av utøveren under praktisering av tiltaket, men det oppgis i artikkelen til Haukeland mfl. (2020) at en sjekkliste er brukt for å vurdere troskap mot tiltaket. Det er imidlertid uklart om dette er et foreliggende system for monitorering av kvaliteten på utøvelsen fra tiltakseiers side, eller om det er forskerne som har lagt til dette i studieøyemed. Tiltaket har beskrevet systemer for veiledning av utøverne, og målgruppen for tiltaket er spesifisert. Vi kjenner ikke til at tiltaket har utviklet retningslinjer for å registrere utbyttet av tiltaket på individnivå, for å vedlikeholde effekter hos den enkelte bruker over tid. Det er imidlertid godt beskrevet hvilke arenaer det er aktuelt å tilby tiltaket på. Metoder for hvordan deltakere kan rekrutteres i førstelinjen vil være til hjelp for tjenesteytere. Samlet vurderer vi at tiltaket er godt rigget for å ivareta god implementeringskvalitet.

Tabell 5
Implementeringskvalitet

Kategori	Ja	Nei	Ikke relevant
Implementeringsstøtte	X
Kvalifikasjonskrav	X
Opplæring	X
Sertifiseringsordninger	X
Monitorering av fidelity/etterlevelse		X
Veiledning	X
Identifisering av målgrupper	X
Kartlegging og vedlikeholdsverktøy		X
Strategier for tilpasning	X
Samlet skåre	∑7/9

Diskusjon

Formålet med artikkelen er å undersøke om tiltaket SIBS er virksomt i vanlig praksis i Norge. Funnene fra studien på tiltaket diskuteres basert på kriteriene for klassifisering av tiltak i Ungsinn (Martinussen mfl., 2019). Dette danner grunnlaget for tiltakets evidensnivå.

Beskrivelse og teoretisk rasjonale

Tiltaket SIBS og målgruppe er godt beskrevet. SIBS retter seg mot søsken til barn med langvarige tilstander og sykdommer. Søsknene skal selv ikke ha varig funksjonsnedsettelse. Det er opprinnelig utviklet som et fysisk gruppetiltak med fem økter som i studien ble administrert over en tidsramme på en uke. Tiltaket har utviklet en manual og en mer detaljert forskningsprotokoll for en pågående RCT-studie. I manualen gis det en god oversikt og praktisk informasjon om administreringen av tiltaket, herunder hvordan gruppene kan deles inn i type funksjonsnedsettelse/langvarig sykdom. Imidlertid savnes det kriterier eller råd for hvordan grupper kan gjennomføres med ulike diagnoser og funksjonsnivå. Sistnevnte er i tråd med funn fra en ny systematisk litteraturgjennomgang som viste at søskentilpasning påvirkes av individ, foreldre, familie og miljøfaktorer mer enn den spesifikke diagnosen søster eller bror har (Kirchhofer mfl., 2022). Det er etablert gode prosedyrer for veiledning av terapeutene. SIBS-tiltaket bygger på anerkjente teorier og empiri om betydningsfulle faktorer for barns tilpasning ved funksjonsnedsettelse/sykdom samt klinisk erfaring med målgruppen. I utviklingen av tiltaket var pilottesting sentral. Tiltakseierne har også gjort en deskriptiv studie av foreldre-søsken kommunikasjonen i SIBS for å belyse hvilke temaer søsken velger å fokusere på, og hvilken respons foreldre typisk gir til søskens følelsesuttrykk (Haukeland mfl., 2021). SIBS formål er å styrke foreldrene som samtalepartnere for barna (søsken) slik at søsken opplever emosjonell støtte noe som igjen vil virke positivt på deres tilpasning og psykiske helse. Tiltaket er forankret i familiesystemisk teori, i tillegg hentes det inn elementer fra andre teoretiske og kliniske perspektiver. Teorifundamentet er imidlertid noe kort og eklektisk beskrevet i materiellet. Sammenhengen mellom de ulike perspektivene og tiltakets utforming vurderes å være tilstrekkelig, men kunne med fordel vært grundigere utdypet. En slik elaborering ville kunne øke etterprøvbarheten av modellen som ligger til grunn for SIBS.

Antall studier

En norsk studie er inkludert og vurdert i denne kunnskapsoppsummeringen. Den inkluderte studien er den første og eneste nordiske studien som har undersøkt effekten av SIBS. Det foreligger en studie med et pre-posttest design uten kontrollgruppe av SIBS (N = 54) utført i Asia av tiltakseierne (Fjermestad mfl., 2020a). Studien gjennomført i en annen kulturell kontekst enn den norske, fant ikke den forventede endringen i kvalitet på foreldre-barn kommunikasjon etter intervensjonen.

Forskningsdesign

Den inkluderte norske studien har et design som ikke er egnet til å avdekke pålitelige effekter av tiltaket. Mangelen på kontrollgruppe og randomisering av deltakere til studien gjør at vi ikke vet om effekten av tiltaket kan tilskrives placebo/forventningseffekter hos deltakerne og re-testeffekter. Det er slik umulig å trekke sikre slutninger om tiltaket faktisk forårsaket effekten som ble observert.

Forskningsmetodisk kvalitet og effekter

Studien er utført med tilfredsstillende forskningsmetodisk kvalitet, men valget av et pre-posttest design uten kontrollgruppe gjør at den forskningsmetodiske kvaliteten ikke kan vurderes høyere.

Tiltaket som evalueres er godt beskrevet og i tråd med manualen. Statistiske analyser som rapporteres er adekvate. Imidlertid ble det ikke gjort apriori styrkeberegning og frafallanalyser for de repeterte målingene (T2: 22 % frafall, T3: 44 % frafall). Det skaper usikkerhet om utvalget var tilstrekkelig stort, over tid, til å avdekke reelle effekter av intervensjonen. Mer spesifikt inkluderte vekskurvemodellene som ble beregnet relativt mange variabler. Ved små utvalgsstørrelser som ved T3, kan det påvirke påliteligheten (reliabiliteten) til de statistiske beregningene. Siden frafallanalyser ikke ble gjort, og frafallet var høyt over tid, vet vi ikke om det var en systematikk i hvem som falt fra, for eksempel om de som falt fra var de som ikke hadde utbytte av tiltaket. Måleinstrumentene som ble brukt i studien var i all hovedsak instrumenter med etablert reliabilitet og validitet.

Opplæringen til terapeutene i studien er ikke eksplisitt beskrevet i selve studien, men det oppgis at etterlevelse av kjerneelementene til tiltaket ble vurdert ved hjelp av en egenutviklet sjekkliste skåret ut i etterkant basert på videoopptak av en mindre andel av intervensjonene (27 %). Det er imidlertid ikke godt nok beskrevet verken metodisk eller gjennom rapportering av hva som ble målt og hva som var resultatet av målingene til å kvalifisere til en toppskåre i Ungsinn.

Den svakeste forskningsmetodiske kvaliteten vurderes å gjelde studiens indre og ytre validitet. Valgt forskningsdesign gjør det ikke mulig å trekke slutninger om årsak til effektene som ble rapportert. Til det kreves bedre forskningsdesign som randomiserte, kontrollerte studier. Utvelgelsen av deltakere fra spesialistsentre og brukerorganisasjoner hvor disse var på døgnopphold under intervensjonen og kjennetegn ved familiene som deltok (høy sosioøkonomisk status og norsk morsmål) gjør det noe usikkert om effektene kan generaliseres til andre type settinger, dvs. førstelinjen, familier med lavere sosioøkonomisk status og ikke-norsk morsmål.

Hovedfunnet var bedring i kvaliteten på foreldre-søsken kommunikasjon over tid. Sekundære funn var bedring i søskens psykiske helsesymptomer og tilpasning til funksjonsnedsettelsen, samt økt kunnskap om funksjonsnedsettelsen. Det ble rapportert at søsken og foreldre vurderte intervensjonen som relevant og nyttig.

Effektene av SIBS varierte mellom små til medium sterke effekter og var størst ved siste oppfølging etter seks måneder. Funnene kan være uttrykk for at tiltaket virker i tråd med bakenforliggende teori og beskrevne virkningsmekanismer, men mangelen på kontrollgruppe og høyt frafall over utkommemålingene gjør at en ikke kan konkludere med at det er tiltaket som er årsak til endringen. Studien er også den eneste studien utført i Norden. Kunnskapsgrunnlaget om effekten av SIBS er derfor tynn. Den pågående RCT-studien på tiltaket i Norge vil være av stor betydning for å kaste lys over effekten til SIBS. Imidlertid er funnet fra nåværende studie oppløftende. En bedring i kvaliteten på kommunikasjon mellom foreldre-søsken kan potensielt ha stor betydning for det enkelte barn og familie. Det at tiltaket kan bidra til at familier blir i bedre stand til å kommunisere seg imellom om funksjonsnedsettelse/sykdom og dens konsekvenser, kan potensielt redusere skam og skyldfølelse hos barn/søsken og dermed bidra til å forebygge psykiske plager.

Implementeringskvalitet

Det gis opplæring i tiltaket via Frambu kompetansesenter for sjeldne diagnoser, og opplæringen og hvilke ferdigheter som skal oppnås er godt beskrevet. Nødvendige kvalifikasjoner til aktuelle terapeuter er spesifisert. SIBS-manualen, videomateriell og støttemateriell til den praktiske gjennomføringen er gode hjelpemidler som gjøres tilgjengelige for terapeutene som leverer tiltaket. Foreldre og søsken har egne oppgavepermer som støtter opp om arbeidet mot ønsket måloppnåelse for tiltaket. Det tilbys veiledningsseminarer som et tillegg for terapeutene. Når det gjelder systemer for etterlevelse av kjerneelementene i tiltaket, er dette ikke konkretisert i manualen som terapeutene har tilgang på. Vi kjenner ikke til at tiltaket bruker standardiserte kartleggingsverktøy eller lignende for å registrere utbytte og utkomme av tiltaket på individnivå i vanlig praksis selv om dette ble brukt i effektstudien. Konkretisering av metoder for hvordan deltakere kan rekrutteres i førstelinjen vil være til hjelp i implementering av tiltaket. Spørreskjemaundersøkelsen i førstelinjen av tiltakseierne viste at kvaliteten av tiltaket ble vurdert som høy av relevante faggrupper (Haukeland mfl., 2022). Det fremkom også innspill om ønske om mer konkretisering i tiltakets manual av hvordan man kan variere formen på øktene for å tilpasse de til deltakerens behov, hvorvidt man kan legge til økter, og hvordan man kan ivareta familier som trenger mer enn SIBS for å forebygge vansker hos søken. Den pågående evalueringen av implementering av SIBS i 13 danske kommuner i tidsperioden 2022 til 2024, forventes å gi ny kunnskap av betydning for hvordan tiltaket lar seg implementere i førstelinjetjenesten.

Konklusjon

Effekten av SIBS er dokumentert i en norsk studie som fant bedring i kvaliteten på foreldre-søsken kommunikasjon over tid. Sekundære funn var bedring i søskens psykiske helsesymptomer og tilpasning til det syke søskenets funksjonsnedsettelse, samt økt kunnskap om funksjonsnedsettelsen. Effektstørrelsene var små og moderate. Studiedesignet manglet imidlertid kontrollgruppe og deltakerfrafallet var noe høyt over målingene, spesielt ved seks måneders oppfølgingen. Valgt forskningsdesign gjør det dermed ikke mulig å trekke slutninger om årsak til effektene som ble rapportert. Det vurderes derfor at studien gir indikasjon på at tiltaket er virksomt, men at effektstudier som inkluderer kontrollgruppe er nødvendig for å slå fast om tiltaket er virksomt for mange i målgruppen. Tiltaket er godt beskrevet og har en tilstrekkelig teoretisk forankring. Utøvelse av tiltaket krever god opplæring og tiltakseier har gode systemer for å sikre implementeringskvaliteten.

Tiltaket SIBS klassifiseres på denne bakgrunn på evidensnivå 3 – som tiltak med noe dokumentasjon på effekt.

Interessekonflikter

Forfatterne erklærer at de ikke har kommersielle interesser i tiltaket vurdert i denne artikkelen. De har heller ikke vært involvert i utvikling, evaluering eller implementering av tiltaket.

Mottatt: 06.01.2023
Godkjent: 31.05.2023
Publisert: 17.07.2023
Redaktør: Charlotte Reedtz

Referanser

Aurdal, C. K. (2019). Deltakernes fornøydhet med SIBS, et kommunikasjonskurs for søsken og foreldre til barn med funksjonsnedsettelser. Masteroppgave. Universitetet i Oslo.

Cappelen, S. S. & Smenes, L. K. (2020). Det føles litt rart å si det, ikkje bare tenke det. Emosjonsfokusert kommunikasjon mellom foreldre og søsken til barn med funksjonsnedsettelse. Masteroppgave. Universitetet i Oslo

Fjermestad, K., Pat, P., Dearozet, S., Vatne, T., Hafting, M., & Jegannathan, B. (2020a). Manual-based group intervention for siblings and parents of children with neurodevelopmental disorders in Cambodia. Journal of Developmental and Physical Disabilities, 33, 839-856. https://doi.org/10.1007/s10882-020-09777-3

Fjermestad, K. W., Silverman, W.K., & Vatne, T.M. (2020b). Group intervention for siblings and parents of children with chronic disorders (SIBS-RCT): study protocol for a randomized controlled trial. Trials 21(1): 1–12. https://doi.org/10.1186/s13063-020-04781-6

Halvorsen, M., Mathiassen, B., Myrbakk, E., Brøndbo, P. H., Sætrum, A., Steinsvik, O. O., & Martinussen, M. (2019). Neurodevelopmental correlates of behavioural and emotional problems in a neuropaediatric sample. Research in Developmental Disabilities, 85, 217–228. https://doi.org/10.1016/j.ridd.2018.11.005

Hartling, L., Milne, A, Tjosvold, L., Wrightson, D., Gallivan, J., & Newton, A. S. (2009). A systematic review of interventions to support siblings of children with chronic illness or disability. Journal of Paediatrics and Child Health, 50, E26-E38. https://doi.org/10.1111/j.1440-1754.2010.01771

Haukeland, Y. B., Czajkowski, N.O., Fjermestad, K.W., Silverman, W.K., Mossige, S., & Vatne, T.M. (2020). Evaluation of «SIBS», An intervention for siblings and parents of children with chronic disorders. Journal of Child and Family Studies 29(8): 2201–2217. https://doi.org/10.1007/s10826-020-01737-x

Haukeland, Y. B., Fjermestad, K.W., Mossige, S., & Vatne, T.M. (2015). Emotional experiences among siblings of children with rare disorders. Journal of Pediatric Psychology, 40, 712–720 https://doi.org/10.1093/jpepsy/jsv022

Haukeland, Y. B., Fjermestad, K.W., Mossige, S., & Vatne, T.M. (2021). Parent-child communication about emotions during SIBS: a joint intervention for siblings and parents of children with chronic disorders. Nordic Psychology, 74, 1–17. https://doi.org/10.1080/19012276.2021.198685

Haukeland, Y.B., Rønning, A-H, K., Nes, R. B., & Vatne, T.M. (2022). De glemte barna – en kartleggingsstudie av tilbudet til og muligheter for pårørende søsken i norske kommuner. Tidsskrift for Norsk psykologforening, 5, 374–387. https://doi.org/10.52734/82j9M28u

Kirchhofer, S.M., Orm, S., Haukeland, Y.B., Fredriksen, T., Wakefiled, C.E., & Fjermestad, K. W. (2022). A systematic review of social support for siblings of children with neurodevelopmetal disoders. Research in Developmental Disabilities, 126, https://doi.org/10.1016/j.ridd.2022.104234

Martinussen, M., Reedtz, C., Eng, H., Neumer, S.-P., Patras, J., & Mørch, W.-T. (2019). Ungsinn. Tidsskrift for virksomme tiltak for barn og unge. Kriterier og prosedyrer for vurdering og klassifisering av tiltak. https://ungsinn.no/wp-content/uploads/2019/07/Ungsinn_kriterier_screen_2019-V2.1.pdf

Orm, S., Haukeland, Y., Vatne, T., Silverman, W. K., & Fjermestad, K. (2021). Prosocial behavior is a relative strength in siblings of children with physical disabilities or autism spectrum disorder. Journal of Developmental and Physical Disabilities, 34, 591–608. https://doi.org/10.1007/s10882-021-09816-7

Vatne, T.M., Haukeland, Y.B., Mossige, S., & Fjermestad, K.W. (2019). The development of a joint parent-child intervention for siblings if children with chronic disorders. Fokus på familien, 1, 20–35. https://doi.org/10.18261/issn.0807-7487-2019-01-03

Vatne, T.M., Fjermestad, K.W., Haukeland, Y.B., & Mossige, S. (2022). SIBS: Manual for gruppeledere, versjon 2022. FRAMBU komeptansesenter for sjeldne diagnose.

Wendelborg, C., & Tøssebro, J. (2016). Self-reported health and sickness benefits among parents of children with a disability. Scandianvian Journal of Disability Research, 18, 210–221 http://doi.org/10.1080/15017419.2015.1063544